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Pratique quotidienne formation complmentaire

Fibromes cmento-ossiants multiples des maxillaires: prsentation dun cas exceptionnel


Georges C. Stergiou, Roger A. Zwahlen, Klaus W. Grtz Dpartement de chirurgie maxillo-faciale, Hpital universitaire de Zurich Adresse pour la correspondance: D r md. dent. Georges C. Stergiou Klinik fr Kiefer- und Gesichtschirurgie, Universitts-Spital Zrich Rmistrasse 100, CH-8091 Zurich Tl. 044 255 11 11, fax 044 255 41 79 E-mail: georges.stergiou@usz.ch Traduction franaise de Jacques Rossier

(Illustrations et bibliographie voir texte allemand, page 237)

Les lsions bro-osseuses, dont le brome cmentoossiant fait partie, continuent poser aujourdhui encore des problmes diagnostiques et thrapeutiques en raison de la variabilit de leur prsentation clinique, radiologique et histologique (ADLER et coll. 2001; HARDT 2000; JAFF 1953; JUNDT & PREIN 1999; MAKEK 1987; SU et coll 1997a; SU et coll. 1997b; WALDRON 1993). Dans la plupart des cas, ces lsions sont solitaires. Les bromes cmentoossiants multiples des maxillaires sont extrmement rares (HAUSER et coll. 1989; TAKEDA & FUJIOKA 1987). A cet gard, il faut rappeler que la classication des lsions bro-osseuses des maxillaires nest pas unanime (WALDRON 1993). Dans la classication de 1992 de lOMS, les bromes cmento-ossiants sont inclus dans le groupe des noplasies ostogniques. Bien que des bromes cmento-ossiants solitaires de grande taille aient t dcrits dans la littrature (VUOLO et coll. 1986), la survenue de bromes cmento-ossiants multiples dans diffrentes localisations des maxillaires est rarissime. Le cas dune jeune femme de 36 ans avec de multiples bromes cmento-ossiants localiss dans trois quadrants maxillaires (maxillaire suprieur gauche et maxillaire infrieur des deux cts) est prsent, illustrant lapproche diagnostique et thrapeutique de cette entit pathologique dune extrme raret.

Introduction
Les tumeurs odontognes formant des tissus durs font lobjet de discussions controverses dans la littrature (EVERSOLE et coll. 1985; HAUSER et coll. 1989; JUNDT & PREIN 1999; WALDRON 1985). Leur classication histologique nest pas homogne du point de vue de la rpartition du tissu dorigine dans la tumeur, dune part, et de la radicalit du traitement chirurgical, dautre part. Dans le cadre des tumeurs odontognes, les lsions bro-osseuses

constituent un groupe htrogne. Sur le plan histologique, ces tumeurs qui remplacent la structure osseuse normale se caractrisent toutes par la prsence de tissu conjonctif contenant des broblastes et du collagne (JAFF 1953; LICHTENSTEIN & JAFF 1942; MAKEK 1987; PINDBORG & KRAMER 1971; WALDRON 1985; WALDRON 1993). Ces lsions posent des problmes diagnostiques et thrapeutiques tant aux pathologues quaux cliniciens, car il nexiste pas de stratgies thrapeutiques standardises dans ce domaine.

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Fibromes cmento-ossifiants multiples des maxillaires: prsentation dun cas exceptionnel

On distingue fondamentalement les lsions bro-osseuses odontognes qui se situent exclusivement dans los maxillaire des lsions bro-osseuses non odontognes, qui peuvent se manifester dans lensemble du squelette (PREIN et coll. 1985; ROSENBERG et coll. 1999; SLOOTWEG 1996). Selon la classication de lOMS des tumeurs odontognes et des lsions apparentes, datant de 1992 (KRAMER et coll. 1992), le brome ossiant et le brome cmentant sont considrs comme des entits distinctes et sont inclus, sous la dnomination de bromes cmento-ossiants, dans les tumeurs bnignes avec noformation osseuse (JUNDT & PREIN 1999; KRAMER et coll. 1992), alors que la dysplasie breuse, comme son nom lindique, est considre comme une lsion non noplasique (KRAMER et coll. 1992, LICHTENSTEIN 1938; LICHTENSTEIN & JAFF 1942; THOMA 1956; SCARANO et coll. 2002).

Prsentation de cas
Anamnse et status
Cette patiente de 36 ans, consultant de sa propre initiative, a t examine pour la premire fois dbut mars 2003 la Policlinique de chirurgie maxillo-faciale du Centre de Mdecine dentaire, de stomatologie et de chirurgie buccale de lHpital universitaire de Zurich. Motif principal de la consultation: des douleurs dentaires croissantes au niveau du maxillaire infrieur gauche avec tumfaction concomitante de la rgion mandibulaire gauche. Les douleurs se manifestaient surtout lors de la mastication daliments durs, mais sans douleurs la dglutition. Pas de signes dinammation tels quune rougeur cutane ou une augmentation de la temprature. Lanamnse a permis dexclure un traumatisme pralable. Pas dindices de tumeurs osseuses ou danomalies du squelette dans lanamnse familiale. Status extra-oral Pas danomalies sensorimotrices des nerfs crniens V et VII. Au niveau du maxillaire infrieur gauche, on constatait une tumfaction ferme, lgrement douloureuse la pression, dont ltendue maximale tait de 2,5 4 cm la palpation. En regard de la lsion, la peau tait mobile et sans particularit. Une deuxime zone tume et dure comme du bois a t observe au niveau de la rgion vestibulaire des 45/44, mesurant 2 3 cm et recouverte galement dune peau mobile et sans particularit. Les ganglions lymphatiques des niveaux I IV taient sans particularit. Status intra-oral Ouverture normale rectiligne de la bouche, sans dviation, avec une distance inter-incisive maximale de 48 de 48 mm. Les muqueuses taient sans particularits, les vestibules buccaux taient libres. Le plancher buccal ne prsentait pas dinduration. La langue tait de consistance molle, avec une mobilit normale. Linspection de loropharynx a permis de constater une innervation symtrique du voile du palais, avec une luette centre. Le reste de la dentition tait soign; sur les arcades restantes, les 18, 27, 28, 37, 46 et 48 taient absentes. A part les 12, 22 et 44, dvitalises par des traitements de racines, toutes les dents taient vivantes, avec des ractions positives au test la neige carbonique et ne prsentaient pas de mobilit augmente. Status radiologique Lorthopantomogramme (g. 1) a mis en vidence dans la rgion 3638 une lsion bien dlimite, inhomogne, avec une partie centrale comportant des zones calcies et des foyers dostolyse

dans la partie antrieure. Une deuxime lsion nodulaire bien dlimite, inhomogne, a galement t visualise dans la rgion 4446. La rgion 2225 prsentait une troisime structure nodulaire inhomogne faisant protrusion au niveau du sinus maxillaire gauche, avec des zones de densit comparable au tissu osseux. Cette troisime lsion na t mise en vidence qu lexamen radiologique ultrieur. La tomographie numrique (axiale et coronaire, coupes de 1 mm) (g. 2) a mis en vidence dans les trois quadrants dcrits des lsions nodulaires avec amincissement de la corticale adjacente. A lintrieur de ces lsions, la mesure de la densit a montr des zones de densit quivalente los ainsi que des zones de tissus mous, avec une accumulation marque du produit de contraste. Dans un premier temps, les biopsies de ces tumeurs solides entirement dlimites par du tissu osseux ont montr lhistologie un stroma richement cellulaire, comprenant des structures nodulaires osto-cmentaires bien diffrencies, sans signes histologiques de malignit (g. 3).

Traitement
Les trois bromes cmento-ossiants ont t curets et dbrids la fraise par voie intraorale sous narcose avec intubation. Dans le maxillaire infrieur, les nerfs alvolaires infrieurs ont t respects des deux cts, alors que louverture du sinus maxillaire a pu tre vite. Les dents 22, 23, 24, 25, 36, 38, 44 et 45 ont t enleves au cours de la mme intervention. Aprs curetage, les bords de rsection ont t rafrachis par des instruments rotatifs. Les lacunes osseuses conscutives cette intervention ont alors t combles par un mlange de spongieuse prleve au niveau de la crte iliaque et de matriau allogne de substitution osseuse (Tutoplast, Neutromedics, Cham, Suisse) dans une proportion de 1:1. Aprs mobilisation et entaillage du prioste , la plaie a t suture sans tension. Antibiothrapie postopratoire par Augmentin comprims (GlaxoSmithKline) de 1 g (1-0-1) pendant 7 jours (g. 4). Les suites postopratoires ont t simples. La patiente a t contrle cliniquement et radiologiquement tous les deux mois pendant 6 mois la Policlinique de chirurgie maxillo-faciale de lUniversit de Zurich. A lexception de la rgion 36, qui a prsent lors des contrles radiologiques un halo clair circulaire et qui a motiv sur le plan clinique lablation dun squestre osseux, la consolidation des comblements osseux a t cinrme la radiologie jusquau 5e mois aprs lintervention. Aprs curetage local et nouveau traitement antibiotique par Augmentin comprims (GlaxoSmithKline) de 1 g (1-0-1) pendant 10 jours, la gurison de la plaie sest poursuivie sans complication. Une hypoesthsie initiale du nerf alvolaire infrieur gauche, avec prservation de la discrimination entre piqre et toucher, a rtrocd ultrieurement. Six mois aprs lintervention, il a t possible de procder la pose dimplants de type vis pleine en titane dans le maxillaire suprieur et infrieur en ayant recours des gabarits de forage. Dans le maxillaire suprieur, trois implants de type Brnemark (MK IV TiUnite, 4 mm de diamtre) ont t poss dans les rgions 2225 et au niveau du maxillaire infrieur, 3 implants (Brnemark MK IV TiUnite, 4 mm de diamtre) dans les rgions 4447. Dans la rgion postrieure gauche du maxillaire infrieur, le mlange de comblement transplant initialement a t enlev; la rouverture, le greffon tait bord dune capsule breuse. Lensemble de la cavit a t curete soigneusement la cuillre tranchante et les bords ont t rafrachis la fraise os. La cavit a t comble par de los spongieux autologue prlev dans la rgion du menton. Aprs cicatrisation sans complication de la

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plaie et consolidation de la greffe dos spongieux autologue, deux implants Brnemark (MK IV TiUnite, 4 mm de diamtre) ont t poss quatre mois plus tard dans le maxillaire infrieur gauche (g. 5).

Discussion
Du point de vue du diagnostic diffrentiel et du traitement, les bromes cmento-ossiants multiples posent les mmes problmes que lensemble des lsions bro-osseuses des maxillaires. La prise en charge des tumeurs et lsions de ce type est rendue plus difcile par labsence dune classication unie, reconnue de manire gnrale, et par lexistence de diffrents concepts thrapeutiques (SLOOTWEG 1996). Le tableau clinique est variable, et va de la dcouverte radiologique fortuite dune lsion asymptomatique jusqu des lsions posant des problmes esthtiques et fonctionnels. Pour simplier la classication, Waldron (WALDRON 1985; WALDRON 1993) a propos de considrer les bromes ossiants et cmentants comme des entits semblables. Argument invoqu: ces lsions sont gnralement issues du tissu parodontal, qui peut former aussi bien de los que du cment. Du point de vue de ltiologie des lsions bro-osseuses, outre les traumatismes et les troubles endocriniens (JACKSON et coll. 1999), lexistence dun facteur molculaire gntiquement dtermin a t rcemment invoque. Il sagirait dune mutation gntique entranant une modication de la protine Gs- (SHENKER et coll. 1995). Selon Eversole et coll. (EVERSOLE et coll. 1985; WALDRON 1985; WALDRON 1993), la plupart des bromes cmento-ossiants se localisent dans la partie postrieure de la mandibule. Le cas clinique prsent ici comporte des lsions bilatrales du maxillaire infrieur associes une lsion de mme type dans le maxillaire suprieur; il sagit donc effectivement, selon les connaissances des auteurs de ce travail, dun cas absolument exceptionnel. La croissance constante de ces lsions avec remaniement breux simultan de los entrane des dformations et une asymtrie subsquente des maxillaires. Les bromes cmento-ossiants se manifestent de prfrence au cours de la deuxime et troisime dcennie. Du point de vue rpartition selon les sexes, les estimations varient entre une in-

cidence plus leve chez lhomme dans un rapport de 5 : 1 (WENIG et coll. 1984) 1,5 : 1 (EVERSOLE et coll. 1985), en contradiction avec lvaluation de Waldron (WALDRON 1985; WALDRON 1993), qui rapporte une prdisposition augmente chez la femme. Du point de vue du diagnostic diffrentiel, le brome cmento-ossiant doit tre distingu de la dysplasie breuse (KRAMER et coll. 1992), qui est considre comme une malformation selon la classication de 1992 de lOMS. Lostosarcome broblastique fait galement partie du diagnostic diffrentiel du brome cmento-ossiant (KUTTENBERGER et coll. 2003). Le traitement du brome cmento-ossiant est bas sur lexrse de la lsion, avec curetage de la cavit de rsection (WALDRON 1985; WALDRON 1993). Les structures incluses dans la lsion doivent tre galement excises (WALDRON 1985; WALDRON 1993). En cas de croissance agressive ou drosions tendues des structures avoisinantes, une rsection en bloc doit tre envisage en tant que mesure dnitive (REAUME et al 1985). La radiothrapie des tumeurs de ce type est contre-indique, du fait que la transformation en ostosarcome est possible (WALDRON 1993). Aprs exrse totale de la lsion, le pronostic peut tre considr comme bon. Dans une tude prospective de 38 mois avec 22 patients, Eversole a rapport un taux de rcidive de 28% aprs curetage de la lsion (EVERSOLE et coll. 1985). De manire gnrale, les publications relatives ces lsions dconseillent loption attentiste, car des cas dvolution vers des formes agressives ont t rapports (JOHNSON et coll. 1991; MARCO et coll. 1985; REAUME et coll. 1985; VUOLO et coll. 1986; WALDRON 1993). Toutefois, en raison de lhypothse dune atteinte gntique-molculaire, lexigence souvent formule par le pass dune intervention radicale doit tre remise en question (KUTTENBERGER et coll. 2003). Ds lors, la plupart des auteurs prconisent lexrse chirurgicale vise conservatrice. La rsection en bloc ne doit tre envisage que pour les formes rcidivantes ou les tumeurs de taille relativement grande (WALDRON 1985). Lexrse conservatrice prservant la continuit des structures anatomiques, postule par Kuttenberger et coll. (KUTTENBERGER et coll. 2003), a t applique dans le cas prsent. En raison dune tendance connue la rcidive, des contrles intervalles rguliers sont ncessaires.

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