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Ansiedad y

EVALUACIN DEL ESTRS EN PADRES DE UNA NIA CON


ENFERMEDAD RARA EN TRATAMIENTO EN ATENCIN INFANTIL
TEMPRANA

Estrs
ISSN: 1134-7937
M Auxiliadora Robles Bello1, David Snchez-Teruel2
y Ana Beln Romero-Prado2

2015, 21(1), 43-55 1


Coordinadora del Centro de Atencin Infantil Temprana Down Jan (Espaa)
2
Departamento de Psicologa, Universidad de Jan (Espaa)

Resumen: El estrs en padres de nios con disca- Abstract: Stress experienced by parents of children
pacidad ha sido un hndicap continuo segn de- with disabilities represents an ongoing obstacle ac-
muestra la literatura cientfica, y ms an cuando cording to scientific literature, and more so when
se trata de una enfermedad rara o poco frecuente. dealing with a rare condition. Trisomy 22 live births
La trisoma 22 en nacidos vivos se clasifica dentro fall into the category of rare diseases. Stress levels
de las denominadas enfermedades raras o poco fre- and the dynamics of couple relationships in mothers
cuentes. Se evala el nivel de estrs y las relacio- with two daughters (trisomy 22 and trisomy 21), as
nes de pareja en las madres de dos nias (trisoma well as the childs developmental profile, were as-
22 y trisoma 21), as como su perfil evolutivo, an- sessed, before and after administering early interven-
tes y despus de la aplicacin de un tratamiento de tion treatment. A specific profile of the child with
atencin temprana. Se obtiene un perfil especfico trisomy 22 was obtained, characterized by a typical
de la nia con trisoma 22, caracterizado por un evolutionary development in different areas. Fur-
desarrollo evolutivo atpico en diferentes reas. thermore, differences in stress levels and in couple
Adems, existen diferencias en el nivel de estrs y relationship dynamics among mothers of the as-
las relaciones de pareja en las madres de las nias sessed children were found. The importance of re-
evaluadas. Se discute la importancia de disminuir ducing stress in parents of children with disabilities
el nivel de estrs en los padres de nios con disca- is discussed, and the need to implement differentiat-
pacidad y se plantea la necesidad de aplicar inter- ed and specific early intervention programs for chil-
venciones tempranas diferenciadas y especficas en dren with mosaic trisomy 22 and other rare disorders
nios con trisoma 22 en mosaico y en otras enfer- is considered.
medades raras o poco frecuentes.
Key words: Mosaic trisomy 22, trisomy 21, case
Palabras clave: Trisoma 22 en mosaico, trisoma study, early intervention, couple relationships, stress.
21, estudio de caso, atencin temprana, relaciones de
pareja, estrs. Title: Evaluation of stress in parents of a
girl with rare disease in early care
treatment

La atencin infantil temprana se con- siste en un tratamiento psicoeducativo es-


templa en la actualidad como una atencin pecializado, adems de una intervencin
global, prestada al nio o la nia y a su fa- social y sanitaria a travs de los servicios
milia en los primeros meses o aos de su comunitarios y de salud, para influir directa
vida, como consecuencia de alteraciones en e indirectamente en el funcionamiento de
su desarrollo, o bien por una situacin de los padres, de la familia y del propio nio
alto riesgo (Federacin Estatal de Asocia- (Prez-Lpez et al., 2011). En Espaa, al
ciones de Profesionales de Atencin Tem- igual que en otros pases, los nios que na-
prana-FEAPAT, 2008). Esta atencin con- cen con una trisoma 22 suelen ser deriva-
dos a un centro de atencin infantil tem-
*Dirigir la correspondencia a: prana (Guralnick, 2001; Robles-Bello &
M. Auxiliadora Robles Bello, Avenida de la Universidad n 2 Snchez-Teruel, 2013a).
bajo, 23009 Jan
marobles@ujaen.es
Copyright 2015: de los Editores de Ansiedad y Estrs
44 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

La trisoma 22 fue descrita por primera percibido por ser poco conocido por los
vez en 1976 por Zellweger, Ionasescu, profesionales de la salud (Garayzbal et al.,
Simpson y Burmeister (1976), que publica- 2011), lo que lleva a dificultades en la rea-
ron la primera revisin de casos de trisoma lizacin de un diagnstico diferencial
22 como una entidad independiente, ya que (Martnez-Motta, Hernndez-Vega & Cza-
hasta entonces se consideraba una variante rez-Ortz, 2000). Los sntomas y hallazgos
de la trisoma 21 (Martn et al., 2003). En fsicos asociados con la trisoma 22 en mo-
1977, algunas investigaciones mostraron la saico pueden depender del porcentaje de
existencia de diferentes formas de enfer- clulas que contienen el cromosoma 22 ex-
medades genticas, entre ellas la trisoma tra. As, las personas que tienen esta en-
22, que podran involucrar translocaciones fermedad, se caracterizan por un tono mus-
cromosmicas (Bofinger & Soukup, 1977; cular dbil (hipotona), discapacidad inte-
Garlinger, McGeary, & Magenis, 1977; lectual y presentan un grave retraso del
Toomey, Leisti, Szaiay, & Kaback, 1977). crecimiento y del desarrollo (Martn et al.,
Solo a partir de los aos 80 se han logrado 2003). Sin embargo, segn Abdelgadir,
diferenciar citogenticamente tres afeccio- Nowaczyk y Li (2013), todos estos snto-
nes diferentes relacionadas con el cromo- mas no son comunes en todos los casos de
soma 22 y que comparten ciertas caracters- trisoma 22, ya que existen amplias varia-
ticas clnicas con el cromosoma 21: el SOG ciones interindividuales. Es por ello que re-
(sndrome de ojo de gato), que correspon- sultan de inters todos aquellos estudios
dera a una duplicacin e inversin del sobre enfermedades raras o pocos frecuen-
segmento pericentromrico del cromosoma tes que puedan ofrecer cierta luz a investi-
22; la trisoma 22 en mosaico y la trisoma gadores y profesionales de la atencin tem-
22 total (Raimann et al., 1986). prana y a sus familias.
La trisoma 22 en mosaico es una en- De hecho, la familia se contempla como
fermedad cromosmica rara o poco fre- agente activo dentro del proceso de inter-
cuente en el que el cromosoma 22 est pre- vencin temprano (Prez-Lpez et al.,
sente tres veces, en lugar de dos, en algu- 2011). As, las familias son quienes ejercen
nas clulas del cuerpo (Snchez-Teruel, la influencia ms importante en la educa-
2011). El trmino "mosaico" indica que al- cin en las primeras edades. La sensibili-
gunas clulas contienen el cromosoma 22 dad ante las necesidades de los nios, el
adicional, mientras que otras tienen el par afecto, la comunicacin con ellos, el ade-
de cromosomas normal. La gravedad del cuado establecimiento de normas y la su-
trastorno puede depender del nmero de pervisin de las actividades infantiles, son
clulas en las que el cromosoma adicional algunas de las caractersticas principales
22 est presente (Cromosoma 22 central- en las prcticas parentales competentes,
C22C, 2012). Este sndrome presenta una que garantizan el adecuado desarrollo de
epidemiologa similar entre sexos, grupos los menores (Pons-Salvador, Cerezo, &
tnicos o clases sociales. Adems, su inci- Bernab, 2005). Adems, existe una con-
dencia se encuentra entre 1 de cada 30.000 ciencia creciente sobre la importancia de
1 de cada 50.000 nacidos vivos y en el trabajar con las familias, ya que los prime-
6% de los abortos espontneos siendo, tras ros aos de la infancia son un periodo crti-
la trisoma 16, la segunda trisoma autos- co para apoyarlas en sus funciones de cui-
mica ms frecuente (Martn et al., 2003). dado, crianza y estimulacin oportuna (Ro-
La trisoma 22 es claramente identifica- que, Acle, & Garca, 2009). Muy a menudo
ble a partir de pruebas genticas molecula- sigue siendo la madre del nio o nia con
res, sin embargo, su diagnstico pasa desa- discapacidad la que proporciona una mayor
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 45

implicacin en esta tarea (Bourke-Taylor, Manual Descriptivo de la Organizacin


Howie, & Law, 2010; Prez-Padilla, Hi- Diagnstica para la Atencin Temprana-
dalgo-Garca, & Menndez-lvarez- ODAT, como factores biolgicos de riesgo,
Dardet, 2012). De ah la necesidad de lle- en concreto factores genticos cromosmi-
var a cabo programas de prevencin y cos (Federacin Estatal de Asociaciones de
promocin del desarrollo infantil desde el Profesionales de Atencin Temprana y Mi-
mbito de la prevencin primaria en aten- nisterio de Sanidad y Poltica Social,
cin temprana, para proporcionar a los pa- FEAPAT y MSPS 2008). Las participantes
dres informacin y factores de proteccin son una nia con una alteracin cromos-
que les ayuden a disminuir sus niveles de mica frecuente, con trisoma 21 en mosaico
estrs parental (Prez-Lpez, Prez-Lag, o con sndrome de Down (de aqu en ade-
Montealegre-Ramn, & Perea-Velasco, lante T21) y otra nia, con una trisoma 22
2012; Vite-Sierra & Vzquez-Ramrez, en mosaico infrecuente (de aqu en adelante
2014). En concreto, parece ser que la rela- T22), junto con sus madres y padres. Pro-
cin de pareja entre los padres es una de las ceden ambas de un centro de atencin in-
variables, externas al nio, que ms influye fantil temprano-CAIT, donde han sido de-
sobre el nivel de estrs parental (Norling & rivadas por su pediatra para recibir trata-
Broberg, 2013). miento. Las dos nias tienen la misma edad
De ah que, en este estudio se pretenda cronolgica en el momento de la evalua-
dar a conocer una enfermedad de baja fre- cin (ver Tabla 1). Se solicit autorizacin
cuencia, como es la trisoma 22 (T22) en escrita a ambos padres para poder observar
mosaico, y ver su evolucin tras la inter- y participar en la evaluacin y el tratamien-
vencin en un programa de atencin tem- to de las nias y los padres firmaron un
prana y compararla con una cromosomopa- consentimiento informado, en el que que-
ta ms frecuente, como es la trisoma 21 daban detalladas las bases de este estudio:
(T21) en mosaico o sndrome de Down, pa- evaluacin y pruebas aplicadas y objetivos
ra ayudar a establecer, si son necesarias que se perseguan en cumplimiento de la
pautas de intervencin diferenciales entre Declaracin de Helsinki y la Ley de Pro-
diversas cromosomopatas. Ms especfi- teccin de Datos de Carcter Personal
camente se tratara de: 1) identificar la 15/1999. Adems, este trabajo fue aproba-
evolucin del funcionamiento de los siste- do por el comit de biotica de la Universi-
mas padres-hijos en dos trisomas en mo- dad de Jan.
saico (T21 y T22), 2) identificar cmo in- Instrumentos
fluye la relacin de pareja en la evolucin El Brunet-Lzine Revisado (Escala de
infantil, y 3) difundir todo lo relativo a es- Desarrollo Psicomotor de la Primera Infan-
te sndrome (T22), casi desconocido, por lo cia; Josse, 1997) es aplicable a nios y ni-
que se quiere comparar la evolucin del ca- as de 0 a 30 meses con el objetivo de eva-
so de trisoma 22 en mosaico con el desa- luar el nivel madurativo del nio en las
rrollo de una nia con trisoma 21 en mo- cuatro reas que explora: rea de Psicomo-
saico, y observar las diferencias tras reci- tricidad, donde se valora el control postu-
bir el mismo tratamiento. ral/motor; rea cognitiva, donde se valora
la coordinacin culo-motriz (cognicin-
percepcin); rea del lenguaje, donde se
Mtodo valora el lenguaje y la comunicacin y el
Participantes rea social, donde se valora la sociabilidad
La muestra est constituida por dos ni- y la autonoma. Permite obtener una edad
as que han sido diagnosticadas, segn el de desarrollo y un cociente de desarrollo
46 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

Tabla 1. Datos sociodemogrficos de las nias participantes


Trisoma 21 en mosaico Trisoma 22 en mosaico
Gnero Mujer Mujer
Edad pretest 2 meses 2 meses
Edad postest 12 meses 12 meses
N de hermanos 1 1
Orden de nacimiento 2 2
Reciben atencin temprana S S
Tipo de municipio Pueblo cercano a capital Pueblo cercano a capital
Madre 36 Madre 36
Edad de los padres
Padre 37 Padre 34
Madre s Madre s
Trabajan
Padre s Padre s
Nivel de estudios Medio Medio
Consejo gentico prenatal No S

global del nio, as como una valoracin genitor, falta de apoyo social, depresin,
parcial de la edad de desarrollo y del co- etc.). La subescala de Interaccin Disfun-
ciente de desarrollo del nio en cada una de cional Padres-Hijo (IDP-H) (tems 13 al
las reas exploradas. 24) se centra en la percepcin que los pa-
ndice de Estrs Parental (PSI; Abidin, dres tienen del grado en que su hijo satisfa-
1995, validacin de la escala a poblacin ce o no las expectativas que tenan sobre l
espaola, slo con mujeres, de Sols & o ella y del grado de reforzamiento que su
Abidin, 1991). Este cuestionario de autoin- hijo les proporciona como padres. La terce-
forme est constituido por 36 afirmaciones, ra escala se denomina Nio Difcil (ND)
en las que las madres deben responder en (tems 25 al 36), y es una escala que ofrece
una escala tipo Likert de 5 puntos (desde una valoracin de cmo perciben los pro-
muy de acuerdo a muy en desacuerdo). genitores la facilidad o dificultad de con-
Pretende evaluar el estrs que se experi- trolar a sus hijos, en funcin de los rasgos
menta en el ejercicio de la paterni- conductuales que poseen. Se muestran los
dad/maternidad, asumiendo que ste puede tres primeros tems de la escala PSI en es-
producirse por las caractersticas de los pa- paol por subdimensiones: Malestar Pa-
dres, por ciertos rasgos conductuales del terno (MP): 1. A menudo tengo la sensa-
nio y/o por variables situacionales que se cin de que no puedo controlar muy bien
relacionan directamente con el rol parental. las situaciones, 2. Siento que dejo ms
Este cuestionario consta de tres subescalas: cosas de mi vida de lo que nunca imagin,
Malestar Paterno (MP), Interaccin Dis- para satisfacer las necesidades de mi(s) hi-
funcional Padres-Hijo (IDP-H) y Nio Di- jo(s), 3. Me siento atrapado por mis res-
fcil (ND). La subescala de Malestar Pa- ponsabilidades como madre/padre. Inter-
terno (MP) (tems del 1 al 12) determina el accin Disfuncional Padres-Hijo (IDP-H):
malestar que experimentan los progenitores 13. Mi hijo casi nunca hace cosas que me
al ejercer el papel de padres, provocado por hagan sentir bien. 14. Casi siempre sien-
factores personales que estn directamente to que mi hijo me quiere y que quiere estar
relacionados con el ejercicio de las funcio- cerca de m, 15. Mi hijo me sonre mu-
nes derivadas de este papel (sentido de cho menos de lo que yo esperaba. Nio
competencia, tensiones asociadas con las Difcil (ND): 25. Mi hijo parece llorar y
restricciones impuestas a otras funciones quejarse ms a menudo que la mayora de
que desarrollan, conflictos con el otro pro- nios, 26. Mi hijo generalmente se des-
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 47

pierta de mal humor, 27. Siento que mi mento, en el proceso de intervencin. Las
hijo es muy caprichoso y se enoja con faci- sesiones son impartidas individualmente
lidad. El nivel de fiabilidad (alfa) para ca- con una duracin de 45 minutos y llevadas
da una de las subdimensiones en su versin a cabo utilizando recursos variados y me-
corta en espaol fue .87 (Malestar Paterno), todologa adecuada a cada rea y objetivo
.80 (Interaccin Disfuncional Padres-Hijo) evolutivo.
y .85 (Nio Difcil). Diseo
Escala de Ajuste Didico-EAD (Spa- Este estudio es cuasiexperimental (pre-
nier, 1976; utilizada la adaptacin de San- post), en el que se evala el ndice de estrs
tos-Iglesias, Vallejo-Medina y Sierra, parental antes y despus de la aplicacin
2009). Es una escala que mide el ajuste en del tratamiento en atencin infantil tempra-
la pareja a travs de 13 tems, en tres na, as como el nivel de ejecucin de las
subescalas diferentes: Consenso, Satisfac- nias en la escala de desarrollo, comparn-
cin y Cohesin, y una escala total. En es- dose ambas situaciones (pre-post). Se con-
te estudio, y por razn de espacio, solo se sidera un estudio cuasiexperimental porque
utilizar la puntuacin total. El punto de las participantes no se han asignado al azar
corte en esta escala es de 44 puntos, donde a las condiciones de la variable indepen-
a mayor puntuacin mayor ajuste en la pa- diente. Se trata de un estudio de caso nico.
reja. Segn los autores (Santos-Iglesias, Se trabaja con la puntuacin de ganan-
Vallejo-Medina y Sierra) los valores de cia simple, para obtener la diferencia entre
fiabilidad de consistencia interna para la ambas situaciones de medida (la diferencia
escala compuesta por 13tems fueron .83 entre el pos-test y el pre-test). Por protoco-
para la escala total, y .73 para Consenso, lo mdico, los nios con alteraciones cro-
.70 para Satisfaccin y .63 para Cohesin. mosmicas son derivados por el pediatra a
El Programa para la estimulacin del un programa de atencin infantil temprana
desarrollo infantil de Zulueta y Moll para recibir tratamiento, por lo que no hay
(2006) fue desarrollado para estimular el nios en la Comunidad Autnoma de resi-
desarrollo y est estructurado de forma que, dencia con este tipo de patologas que no
adems de servir como gua para los profe- estn siendo tratados (Consejera de Salud,
sionales que trabajan en el campo de la 2006). Adems, dado que la cromosomopa-
atencin temprana, pueda ser til a los pro- ta 22 es infrecuente, al no encontrarse da-
fesionales de escuelas infantiles y a las fa- tos de prevalencia de cualquier tipo de tri-
milias. Es aplicable desde los 0 hasta los 4 soma 22 en mosaico y los nicos datos
aos y se presentan, ordenadas evolutiva- cuantificados son de la trisoma 22q11.2
mente en un inventario, algunas de las (ORPHANET, 2011), no se pueden realizar
principales adquisiciones del desarrollo del comparaciones. Por ello no resulta tico ni
nio a lo largo de sus primeros aos. Inclu- utilizar un grupo control ni un grupo de es-
ye un inventario del desarrollo, fichas de pera con respecto a las cromosomopatas
estimulacin en las reas motora, percepti- en Espaa, ya que por definicin la aten-
vo-cognoscitiva, de lenguaje y social y ma- cin temprana debe implementarse en
terial didctico. Para ello, se llevar un cuanto se detecta la necesidad o en su de-
programa individual con cada sujeto, ajus- fecto lo antes posible (FEAPAT, 2008; Ro-
tado a su edad, nivel y necesidades. La bles-Bello & Snchez-Teruel, 2013a).
atencin ir dirigida a potenciar las reas Procedimiento
cognitiva, motora, fomento de la autonoma
En primer lugar, se contacta con el
y de comunicacin del nio y con las fami-
CAIT para proponer un proyecto de eva-
lias para hacerlos partcipes en todo mo-
48 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

luacin del perfil de desarrollo evolutivo de Resultados


una enfermedad rara o poco frecuente, co- Con respecto al primer objetivo (ver
mo es la trisoma 22 (T22) y comparar con Tabla 2 y Figura 1), que pretenda observar
una trisoma 21 (T21) frecuente, ambas en la evolucin del funcionamiento de los sis-
mosaico. A la vez se solicita valoracin del temas padres-hijos en la situacin pre-test,
estudio al Comit de Biotica de la Univer- en la escala PSI, se muestra que en la
sidad de Jan. Una vez que se conceden to- subescala interaccin disfuncional padres-
dos los permisos necesarios, se contacta hijo (IDP-H), la puntuacin ms alta es pa-
con las familias para solicitar su consenti- ra la madre de la nia con T21 en mosaico,
miento y realizar la evaluacin en los dos en comparacin con la madre de la nia
casos. con T22. En la situacin post-test, la pun-
A las dos nias se les evala a los 2 me- tuacin ms alta sigue siendo la de la ma-
ses de edad cronolgica, mediante el Bru- dre de la nia T21, por lo que existe un
net-Lzine (Josse, 1997), se procede a lle- mayor nivel de ganancia (menor estrs)
var a cabo el proceso de intervencin, utili- tras la aplicacin del tratamiento a su hija
zando el programa para la estimulacin del con T21. Por otro lado, no se detecta una
desarrollo infantil de Zulueta y Moll mejora de la madre de la nia T22, en la
(2006) y, posteriormente, se vuelve a eva- subdimesin malestar paterno (MP) tras la
luar de nuevo a las dos nias, 10 meses intervencin, aunque s existe una leve ga-
despus, momento en el que las nias con- nancia en la subescala nio difcil (ND).
taban con 12 meses de edad. Sin embargo, la ganancia de la madre de la
Para evaluar a las madres y padres e nia T21 es muy elevada, tanto en la
identificar el nivel de estrs en las relacio- subescala malestar paterno (MP) como en
nes con sus hijas, se aplic el ndice de Es- la subescala nio difcil (ND).
trs Parental en su versin corta (PSI; Abi- Respecto a los resultados obtenidos so-
din, 1995, versin en espaol de Sols & bre las relaciones de pareja (Tabla3) parece
Abidin, 1991) y para valorar sus relaciones ser que los padres de la nia con T22 pre-
de pareja se aplic la Escala de Ajuste Di- sentan una mayor mejora tras la interven-
dico-EAD (Spanier, 1976; utilizada la cin temprana en sus relaciones de pareja,
adaptacin de Santos-Iglesias, Vallejo- si se comparan las puntuaciones pre-post
Medina & Sierra, 2009). Los padres cum- de los padres de la nia con T21.
plimentaron los cuestionarios al llegar al En lo que se refiere al segundo objetivo,
Servicio de Atencin Infantil Temprana y, que consista en comparar la evolucin del
posteriormente, tras 10 meses, se volvi a desarrollo de las dos nias (T21 y T22) en
aplicar a las madres y padres de las nias ambas situaciones de medida, se observa
los mismos cuestionarios (PSI y EAD). Sin que en la situacin pre-test, post-test y ga-
embargo, los padres de ambas nias no nancia (ver Tabla 4 y Figura 2), se produce
cumplimentaron correctamente el PSI ni en una leve mejora en todas las reas de desa-
la fase pre-test ni el fase post test, lo que rrollo por parte de la nia con T21, en
determin que se eliminaran los cuestiona- comparacin con la nia con T22 tras el
rios PSI de los padres de ambas nias. Las proceso de intervencin. Sin embargo, se
madres se encontraban presentes en las se- detecta que no existe una gran diferencia
siones de tratamiento temprano. Ambas ni- entre la ejecucin de la nia con T21 y la
as y sus padres fueron evaluados y trata- nia con T22, si observamos las puntuacio-
dos por la misma psicloga nes globales de la evolucin de su desarro-
llo.
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 49

Tabla 2. Puntuaciones de madres de T21 y T22 en PSI (ndice de Estrs Parental)

Puntuacin Directas T21 Puntuacin Directas T22


Pre Post Ganancia Pre Post Ganancia
Malestar Paterno (MP) 102 82 20 89 82 7
213 179 34
Interaccin disfuncional padres-hijo (IDPH) 239 195
44
Nio Difcil (ND) 138 115 23 118 101 17

ndice de Estrs Parental (PSI) Interaccin disfuncional padres-hijo


Nio difcil
300 Malestar paterno
250
200
Puntuac iones

150
100
50
0
Pre Post Pre Post
Familia T22 Fam ilia T21

Figura 1. Puntuaciones directas obtenidas en el ndice de Estrs Parental (PSI) en cada una
de las madres evaluadas en dos momentos distintos, situacin pre-test y post-test.

Tabla 3. Puntuaciones de familia de T21 y T22 en EAD (Escala de Ajuste Didico)

PD MadreT21 PD Padre T21 PD madre T22 PD padre T22


Ganan- Pre Post Ganan- Ganan- Pre Post Ganan-
Pre Post Pre Post
cia cia cia cia
Total 34 57 23 47 60 13 38 68 30 49 64 15

saico, hizo que se pensara que podra ser


interesante su aplicacin a esta nia con
Discusin T22 y adems comparar su evolucin con
Este estudio pretende dar a conocer una otra nia con T21 en mosaico, pero fre-
enfermedad rara o de baja frecuencia como cuente. Adems, la intervencin se realiza
es la trisoma 22 (T22) en mosaico tanto sobre las nias como sobre las ma-
(ORPHANET, 2011), ver su evolucin tras dres, quienes asisten a las sesiones para
la intervencin en un programa de atencin descubrir el nivel de estrs que experimen-
infantil temprana (AT) y compararla con la tan y determinar si disminuye con la inter-
cromosomopata ms frecuente, como es la vencin. De esta manera se pretende en la
trisoma 21 (T21). El hecho de que los au- prctica ser fiel a la definicin de AT
tores de este artculo no hayan encontrado (FEAPAT, 2008).
ninguna investigacin (ni en espaol ni en Mientras que el funcionamiento de los
otro idioma), donde se aplique un programa padres ha sido ampliamente examinado en
de intervencin infantil temprano (Zulueta las familias con un nio con discapacidad
& Moll, 2006) a un nio con T22 en mo- (por ejemplo, Cuskelly, Chant, & Hayes,
50 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

Tabla 4. Puntuaciones de T21 y T22 con Brunet-Lzine Revisado (Escala de Desarrollo


Psicomotor de la Primera Infancia)

Cociente de Desarrollo T21 Cociente de Desarrollo T22


reas Pre Post Ganancia Pre Post Ganancia
Psicomotricidad 3 23 20 3 21 18
Cognitiva 3 18 15 3 18 15
Lenguaje 1 9 8 1 8 7
Social 1 7 6 0 5 5
Evolucin del desarrollo 8 57 49 7 52 45

Figura 2. Puntuaciones directas obtenidas en la escala Brunet-Lzine en la evolucin del


desarrollo en cada una de las nias evaluadas en dos momentos distintos, situacin pre-test
y post-test.
2004; Cuskelly, Jobling, Chant, Bower, & tipo de situaciones y si es similar o no a
Hayes, 2002; Ricci & Hodapp, 2003), no se otras discapacidades ms frecuentes.
conocen estudios en Espaa donde se haya En este sentido, se puede observar que
valorado la experiencia de los padres de el nivel de estrs de las madres de las nias
familias con un nio con una enfermedad con trisoma en mosaico (21 y 22), en la
rara o poco frecuente (T22). El examen del subescala de interaccin disfuncional pa-
funcionamiento de los padres en determi- dres-hijo (IDP-H), se encuentra dentro del
nados grupos etiolgicos hace una impor- rango normal (percentil 15 al 80). Sin em-
tante contribucin a la literatura, ya que las bargo, si comparamos los resultados de las
experiencias de los padres son diversas, madres de ambas nias en la fase pre-test,
dependiendo de la causa o pronstico de la es la madre de la nia con T21 la que
discapacidad de su hijo, tal y como lo han muestra un mayor nivel de estrs, compa-
planteado estudios previos (Abbeduto et rndola con la madre de la nia con T22. El
al., 2004; Fidler, Hodapp, & Dykens, diagnstico prenatal inicial en nios con
2000). De ah, que deba ser particularmente T22 en mosaico suele ser, en el mejor de
importante, en el caso de un nio con una los casos, poco esperanzador para los pa-
enfermedad rara o poco frecuente, el cono- dres y, en el peor, se plantean pronsticos
cer de qu manera afrontan los padres este mdicos asociados a una alta mortalidad
postnatal. El que existan en Espaa recur-
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 51

sos sociales y sanitarios especializados, ac- unos patrones de interaccin adecuados


cesibles y semi-gratuitos, que ofrezcan AT dentro de la familia, se podra facilitar un
a los nios y counselling gentico a sus desarrollo ptimo para el nio y estos pa-
familias, asociados a una intensa esperanza trones de interaccin podran ser importan-
de supervivencia en padres de nios con tes, tanto para los nios de poblacin gene-
pronsticos reservados, podra explicar los ral, como para los nios de poblaciones de
resultados obtenidos, en lnea con lo plan- riesgo o nios con discapacidades estable-
teado en estudios anteriores (Garayzbal et cidas o enfermedades poco frecuentes.
al., 2011; Martn et al., 2003; Roque et al., Tambin, tal y como han planteado
2009). otros estudios que han utilizado la escala
Tambin resulta interesante reflejar que PSI, en la subescala de nio difcil (ND) las
los niveles de estrs en la situacin pos- puntuaciones normalmente suelen ser ms
testen todas las subdimensiones, son mayo- altas (puntuaciones superiores al percentil
res en el caso de la cromosomopata ms 80) que las puntuaciones de la subescala de
frecuente (T21), excepto en la subdimen- malestar paterno (MP) (Daz-Herrero, Brito
sin malestar paterno (MP), que son simila- de la Nuez, Lpez-Pina, Prez-Lpez, &
res (rango normal). En el resto de subdi- Martnez-Fuentes, 2010), por lo que los da-
mensiones, se observa que la madre de la tos de este estudio en madres de nias con
nia con T22 presenta niveles de estrs ms T22 y T21 apoyan resultados previos. La
bajos que la madre de la nia con T21, tras madre de la nia con T21 punta un poco
la aplicacin del tratamiento, lo que ira en ms alto que la madre de la nia con T22
la lnea de investigaciones previas (Prez- en la subdimensin nio difcil (ND). Esto
Lpez et al., 2011, 2012; Robles-Bello & podra ser debido a que los padres de la ni-
Snchez-Teruel, 2013a). Este sorprendente a con T21 perciben el cuidado ms com-
resultado podra ser debido a las propias plicado, debido probablemente al asesora-
caractersticas personales de los padres, a miento tcnico sobre los rasgos conductua-
que son las segundas hijas en las familias, a les o temperamentales de estos nios, en
la existencia de otras fuentes de estrs o comparacin con la madre de la nia con
que la posible disfuncin de la relacin en- T22, que puede observar que el proceso de
tre padres-hijo no se origine en las dimen- adaptacin evolutivo de su hija est siendo
siones del funcionamiento de los padres. mejor de lo que le fue pronosticado tras su
As, el desarrollo evolutivo del nio est en nacimiento y, por tanto, su proceso de
funcin del ajuste o sincrona alcanzado adaptacin y asimilacin sobre la situacin
entre su temperamento y el estilo de mater- de discapacidad de su hija pueda ser mucho
nidad. Tal y como lo han planteado otras mejor de lo esperado inicialmente.
investigaciones (Gerstein, Crnic, Blancher, En la subescala de malestar paterno
& Baker 2009, Guralnick, 2005; Snchez- (MP) ambas madres experimentan el mis-
Teruel & Robles-Bello, 2012; Teubert & mo malestar al ejercer su rol, debido a fac-
Pinquart, 2010), los resultados de este es- tores personales que estn directamente re-
tudio defienden que la participacin activa lacionados con el ejercicio de las funciones
de ambos progenitores en las tareas de derivadas de ese rol parental. Los resulta-
crianza de los nios sirve como factor de dos obtenidos de este estudio muestran que
proteccin que promueve la resiliencia, y las puntuaciones son medias, ya que las dos
se afirma que una buena interaccin pa- familias puntan dentro del rango normal.
dres-hijos se asocia con un mejor desarro- Estos resultados apoyan estudios anterio-
llo de los nios y un mejor ajuste paterno y res, donde se plantea que la presencia de un
materno-filial. De ah que si se aseguraran nio con discapacidad en la familia puede
52 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

convertirse en un catalizador de cambios luacin e intervencin especficos dentro


positivos en el sistema familiar, donde los del mbito de la discapacidad, debido a la
iniciales efectos estresantes en padres son tremenda variabilidad clnica existente en-
amortiguados, por un lado, por factores que tre cromosomopatas que cursan con altera-
promueven la resiliencia (redes de apoyo ciones cognitivas e intelectuales (Abdelga-
estructuradas, estrategias de afrontamiento dir et al., 2013; Garayzbal et al., 2011;
centradas en el problema, aspectos perso- Snchez-Teruel, 2011).
nales y ecolgicos protectores) y, por otro Con respecto a la evolucin del desarro-
lado, debido a la existencia y aplicacin de llo de cada una de las nias, se detectan di-
apoyos teraputicos tempranos (Farrell & ferencias durante los dos momentos de eva-
Krahn, 2014; Fee & Hinton, 2011; Grau- luacin (pre-post), por lo que se podra de-
Rubio, 2013; Peralta & Arellano, 2010; cir que tras la aplicacin del programa de
Robles-Bello & Snchez-Teruel, 2011). estimulacin de Zulueta y Moll (2006) s
Adems, los resultados de este estudio se observa un beneficio en ambos casos.
plantean la necesidad continua de la inves- De hecho, en las dos nias con trisoma
tigacin sobre la relacin de pareja de los (T21 y T22), la situacin post-test es ma-
padres de nios con discapacidad intelec- yor, sin embargo ninguna de las dos llega a
tual. Los aspectos relacionados con la rela- la media del desarrollo tpico o normaliza-
cin de pareja deben tenerse en cuenta en do. Tambin se evidencia que hay muy po-
las intervenciones clnicas tempranas, en cos puntos de diferencia, si comparamos la
lnea con lo planteado en otros estudios situacin pre-test de la nia con T21 con la
(Norling & Broberg, 2013). de la nia con T22, e igual para el post-test
Por otro lado, los resultados de este tra- de las dos nias que reciben el mismo tra-
bajo muestran un retraso evolutivo acen- tamiento, por lo que se podra plantear que
tuado en todas las reas evaluadas del desa- el desarrollo evolutivo parece similar en
rrollo, que caracterizan a los nios con T21 ambas nias con trisoma, aunque ligera-
y que tambin aparece en este estudio en el mente ms bajo para la nia con T22. Por
caso de la nia con T22. En lnea con in- ello, se podra concluir que las pautas de
vestigaciones anteriores (Candel, 2005), se intervencin, similares en ambas nias,
puede observar un perfil caracterizado por producen un desarrollo evolutivo similar,
un desarrollo evolutivo atpico en las dife- lo que es un punto fuerte que podra mejo-
rentes reas del mismo en el caso de la nia rar las expectativas que trasmite el mdico
con T22 en mosaico, ya que en el caso de o pediatra en el consejo gentico postnatal.
la nia con T21 en mosaico, su perfil est Finalmente, se pretende ofrecer un me-
dentro de lo esperado. En este sentido, es- jor pronstico y pautas de intervencin a
tudios anteriores (Candel, 2005) han plan- las familias, ms acordes al desarrollo evo-
teado que los nios con T21 en mosaico lutivo potencial que puede producirse tras
presentan un retraso similar en las diferen- un proceso de intervencin temprana en ni-
tes reas de desarrollo, con un ligero bene- os y nias con enfermedades poco fre-
ficio en el rea social tras la intervencin. cuentes asociadas a una alta mortalidad
Sin embargo, los resultados de este estudio postnatal, como as han demostrado algu-
no apoyan resultados previos, puesto que se nos estudios anteriores con muestras de
detecta que el rea que ms se aleja del participantes que presentaban enfermeda-
desarrollo tpico es la motora. Estos resul- des raras o poco frecuentes como el sn-
tados podran apoyar conclusiones de otros drome de X Frgil-SXF (Robles-Bello &
estudios anteriores, que plantean la impe- Snchez-Teruel, 2013b), el sndrome de
riosa necesidad de aplicar procesos de eva- Smith-Magenis (Garayzbal et al., 2011),
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 53

el sndrome de Sanfilippo-MPS III (Grant intente contactar con otros nios con esta
et al., 2013) o la distrofia muscular de Du- cromosomopata en un futuro, para compa-
chenne-DMD (Fee & Hinton, 2011; Chen rar nios con una misma T22 en mosaico.
& Clark, 2010). Por lo tanto, parece ser que Por ltimo, en la bibliografa existente re-
las familias con nios y nias con enferme- lacionada con este sndrome, queda patente
dades poco frecuentes tienen un mayor ni- la carencia de estudios neuroanatmicos y
vel de esperanza asociado al desarrollo po- neurofuncionales relacionados con las defi-
tencial que tienen sus hijos e hijas a travs ciencias cognitivas que presenta. Sera muy
de los programas de atencin infantil tem- interesante explorar en estudios posteriores
prana. hasta qu punto el perfil sealado en nues-
Los instrumentos de evaluacin utiliza- tro estudio se corresponde con la evidencia
dos en este trabajo son un punto dbil, ya que estas pruebas pudieran aportar.
que se ha puesto de manifiesto que las
pruebas solo tienen en cuenta a una pobla- Agradecimientos
cin normalizada y no las caractersticas A las familias de las nias participantes
que puedan derivarse de otro tipo de pobla- por su inestimable colaboracin y a los pro-
ciones, por lo que sera interesante desarro- fesionales del centro por facilitar el trabajo
llar pruebas ms ajustadas a las necesida- para esta investigacin
des de este tipo de colectivos. Adems, en
futuros estudios sera conveniente aumen-
tar la muestra de nia con T22, sin embar- Artculo recibido: 09-02-2014
go, cuando se trata de enfermedades raras, aceptado: 13-01-2015
su baja incidencia y prevalencia es en s
una gran limitacin. No obstante, gracias al
mundo digital y sus redes, es posible que se

Referencias
Abdelgadir, D., Nowaczyk, M.J. ed.). Charlottesville, VA, Pedi- Journal of Research in Educa-
M., & Li, Ch. (2013). Trisomy atric Psychology Press. tional Psychology, 3, 151-192.
22 mosaics and normal devel- Bofinger, M. K., & Soukup, S. Chen, J.Y., & Clark, M.J. (2010).
opmental outcome: report of (1977). Cat Eye Syndrome: Family resources and parental
two patients and review of the Partial trisomy 22 due to trans- health in families of children
literature. American Journal of location in the mother. The with Duchenne muscular dys-
Medical Genetics, Part A: American Journal of Diseases trophy. The Journal of Nursing
11261131. of Children, 131, 893-897. doi: Research, 18, 239-248. doi:
Abbeduto, L., Seltzer, M. M., Shat- 10.1001/archpedi.1977.021202 10.1097/JNR.0b013e3181fbe3
tuck, P., Krauss, W. M., Ors- 10071015 7b
mond, G., & Murphy, M. M. Bourke-Taylor, H., Howie, L., & Consejera de Salud (2006). Aten-
(2004). Psychological wellbe- Law, M. (2010). Impact on car- cin Temprana: Proceso Asis-
ing and coping in mothers of ing for a school-aged child tencial Integrado. Sevilla: Jun-
youths with autism, Down with a disability: understanding ta de Andaluca. Disponible en
syndrome, or fragile X syn- mothers perspectives. Austral- http://www.coloan.es/recursos/
drome. American Journal on ian Occupational Therapy materia-
Mental Retardation, 109, 237 Journal, 57, 127-136. les/Atencion_Temprana.pdf
254. Candel, I. (2005). Elaboracin de Cromosoma 22 central-C22C
Abidin, R. R. (1995). Parenting unprograma de AtencinTem- (2012). Trisoma 22 en mosai-
Stress Index (PSI) manual (3rd prana [Creating an early treat- co [Mosaic Trisomy 22]. Dis-
ment program]. Electronic
54 M Auxiliadora Robles Bello, David Snchez-Teruel y Ana Beln Romero-Prado.

ponible en: Fee, R.J., & Hinton, V.J. (2011). tricas. Revista Espaola de
http://www.c22c.org/mt22.htm Resilience in children diagno- Discapacidad, 1, 195-212.
Cuskelly, M., Chant, D., & Hayes, sed with a chronic Neuromus- doi:10.5569/2340-
A. (June, 2004). Parental cularDisorder. Journal of De- 5104.01.01.10
stress in fathers and mothers of velopmental & Behavioral Pe- Guralnick, M. J. (2001). A devel-
children with Down syndrome: diatrics, 32, 644650. opmental system model for
Are the processes the same? doi:10.1097/DBP.0b013e3182 early intervention.Infants and
Paper presented at the 12th 35d614 Young Children, 14, 1-18.
World Congress of the Interna- Fidler, D. J., Hodapp, R. J., & Guralnick, M. J. (2005). Early in-
tional Association for the Sci- Dykens, E. M. (2000). Stress in tervention for children with in-
entific Study of Intellectual families of young children with tellectual disabilities: Current
Disability (IASSID), Montpel- Down syndrome,Williams knowledge and future pro-
lier, France. syndrome and SmithMagenis spects. Journal of Applied Re-
Cuskelly, M., Jobling, A., Chant, syndrome. Early Education & search in Intellectual Disabili-
D., Bower, A., & Hayes, A. Development, 11, 395406. ties, 18, 313-324.
(2002). Multiple perspectives Garayzbal, E., Lens, M., Moruno, Josse, D. (1997). Escala de desar-
of family life. In M. Cuskelly, E., Conde, T. Moura, L. F., rollo psicomotor de la primera
A. Jobling, & S. Buckley Fernndez, M., & Sampaio, infancia Brunet-Lzine- Re-
(Eds.), Down syndrome: A.(2011). Funcionamiento visado (edicin espaola)
Across the life span (pp. 159 cognitivo general y habilidades [Scale psychomotor develop-
173). London: Whurr Publis- psicolingsticas en nios con ment in early childhood
hers. sndrome de Smith-Magenis Brunet-Lzine- Revised (Span-
Daz-Herrero, A., Brito de la Nuez, [General cognitivefunctioning ish Edition)]. Madrid: Psymtc.
A.G., Lpez-Pina, J. A., Prez- and psycholinguisticskills in Martn, C., Gonzlez-Lpez,
Lpez, J., & Martnez-Fuentes, childrenwith Smith- A., Gonzlez-Hinojosa,
M. T. (2010). Estructura facto- Magenissndrome]. Psico- J., Selas, C., Mora,
rial y consistencia interna de la thema, 23, 725-731. A., Snchez-Muoz, A., &
version Espaola del Parenting Garlinger, P., McGeary, S., & Ma- Cornejo, J. L. (2003). Trisoma
Stress Index-Short Form [Fac- genis, E. (1977). Partial tri- 22: A propsito de un caso.
torial structure and internal somy 22: A recognizable syn- Clnica e Investigacin en Gi-
consistency of the Spanish ver- drome. Clinical Genetics, 12, necologa y Obstetricia, 30,
sion of the Parenting Stress In- 9-16. doi:10.1111/j.1399- 199-200.
dex-Short Form]. Psicothema, 0004.1977.tb00895.x Martnez-Motta, J.C., Hernndez-
22, 1033-1038. Gerstein, E. D., Crnic, K. A., Vega, L.S., & Czarez-Ortz,
Farrell, A.F., & Krahn, G.L. Blancher, J., & Baker, B. L. M. (2000). Trisoma 22 e hi-
(2014). Family life goes on: (2009). Resilience and course drotrax congnito: Informe de
Disability in contemporary of daily parenting stress in un caso. Revista Mexicana de
families. Family Relations, 63, families of young children with Pediatra, 67, 184-187.
16. doi:10.1111/fare.12053 intellectual disabilities. Journal Norling, D., & Broberg, M. (2013).
Federacin Estatal de Asociaciones of Intellectual Disabilities Re- Parents of children with and
de Profesionales de Atencin search, 53, 981 997. without intellectual disability:
Temprana (FEAPAT) (2008). Grant, S., Cross, E., Wraith, J. E., couple relationship and indi-
Organizacin Diagnstica pa- Jones, S., Mahon, L., Lomax, vidual well-being. Journal of
ra la Atencin Temprana. Ma- M.,Hare, D. (2013). Parental Intellectual Disability Re-
nual de Instrucciones. Madrid: social support, coping strate- search, 57, 552-566.
Real Patronato sobre Discapa- gies, resilience factors, stress, ORPHANET (2011). Prevalencia
cidad. anxiety and depression levels de las enfermedades raras: da-
Federacin Estatal de Asociaciones in parents of children with tos bibliogrficos. Listado por
de Profesionales de Atencin MPS III (Sanfilippo syndrome) orden alfabtico de enferme-
Temprana y Ministerio de Sa- or children with intellectual dades. Informes peridicos de
nidad y Poltica Social- disabilities (ID). Journal of In- Orphanet. Serie Enfermedades
FEAPATyMSPS (2008). Ma- herited Metabolic Disease, 36, Raras. Disponible en:
nual descriptivo Organizacin 281291. doi: 10.1007/s10545- http://www.orpha.net/orphaco
Diagnstica para la Atencin 012-9558-y m/cahiers/docs/ES/Prevalencia
Temprana- ODAT. Madrid: Grau-Rubio, C. (2013). Fomentar _de_las_enfermedades_raras_p
Mismo autor. la resiliencia en familias con or_orden _alfabetico.pdf]. Es-
enfermedades crnicas pedi- paa.
Estrs en padres de una nia con enfermedad rara en tratamiento 55

Peralta, F., & Arellano, A. (2010). 10.4067/S0370- caciones de la Universidad de


Familia y discapacidad. Una 41061986000200009 Jan.
perspectiva terico-aplicada Ricci, L. A., & Hodapp, R. M. Snchez-Teruel, D., & Robles-
del Enfoque Centrado en la (2003). Fathers of children Bello, M.A. (2012). Resiliencia
Familia para promover la auto- with Downs syndrome versus en el cuidado de personas en
determinacin [Family and di- other types of intellectual disa- situacin de dependencia [Re-
sability. A theoretical and ap- bility: Perceptions, stress and silience in caring for dependent
plied perspective of Family involvement. Journal of Intel- people]. Jan: Fortalezas Edito-
Centered Approach to promote lectual Disability Research, 47, rial.
self-determination]. Electronic 273284. Sols, M. L., & Abidin, R. R.
Journal of Research in Educa- Robles-Bello, M. A., & Snchez- (1991). The Spanish version
tional Psychology, 8, 1339- Teruel, D. (2011). Qu es el Parenting Stress Index: A psy-
1362. sndrome de Down? Actualiza- chometric study. Journal of
Prez-Lpez, J., Rodrguez-Cano, cin en Sndrome de Down: Clinical Child Psychology, 20,
R.A., Montealegre, M.P., P- Creer para ver [What is Down 372-378.
rez-Lag, M., Perea, L.P., & Bo- syndrome? Update Down Syn- Spanier, G. B. (1976). Measuring
tella, L. (2011). Estrs adulto y drome: Believing is seeing]. dyadic adjustment: New scales
problemas conductuales infan- Jan. Fortalezas Editorial. for assessing the quality of
tiles percibidos por sus progen- Robles-Bello, M. A., & Snchez- marriage and similar dyads.
itores [Adult stress and chil- Teruel, D. (2013a). Early Journal of Marriage and the
dren's behavioral problems childhood intervention in Family, 38, 15-38.
perceived by parents]. Interna- Spain. Papeles del Psiclogo,
tional Journal of Developmen- Toomey, K., Leisti, M., Szaiay, G.,
34, 132-143. & Kaback, M. (1977). Further
tal and Educational Psycholo-
gy INFAD, 1, 531-540. Robles-Bello, M. A., & Snchez- Pediatric, delineation of the
Teruel, D. (2013b). Tratamien- supernumerary chromosome in
Prez-Lpez, J., Prez-Lag, M., to del sndrome del cromosoma the Cat-Eye Syndrome. Clini-
Montealegre-Ramn, M. P., & X frgil desde la atencin in- cal Genetics, 12, 275284. doi:
Perea-Velasco, L. P. (2012). fantil temprana en Espaa 10.1111/j.1399-
Estrs parental, desarrollo in- [Treatment of Fragile X Syn- 0004.1977.tb00941.x
fantil y atencin temprana [Pa- drome from early child care in
rental stress, child development Teubert, D., & Pinquart, M. (2010).
Spain]. Clnica y Salud 24, 18- The association between
and early intervention]. Inter- 25.
national Journal of Develop- cooparenting and child adjust-
mental and Educational Psy- Roque, H. M. P., Acle, T. G., & ment: A meta-analysis. Paren-
chology INFAD,1, 123-132. Garca, M. M. (2009). Escala ting: Science and Practice, 10,
de resiliencia materna: un estu- 286307.
Prez-Padilla, J., Hidalgo-Garca, dio de validacin en una mues-
M. V., & Menndez-lvarez- Vite-Sierra, A. & Vzquez-
tra de madres con nios espe- Ramrez, C. (2014). El papel
Dardet, S. (2012). Estrs pa- ciales [Maternal resilience sca-
rental en familias en riesgo mediacional del estrs parental
le: a validation study in a sam- en la relacin estilos de crianza
psicosocial. El papel del lugar ple of mothers with special
de control como progenitor. y frecuencia de problemas del
children]. Revista Iberoameri- comportamiento infantil. An-
Ansiedad y Estrs, 18, 55-67. cana de Diagnstico y Evalua- siedad y Estrs, 20, 225-236.
Pons-Salvador, G., Cerezo, M. A., cin Psicolgica, 1, 107-132.
& Bernab, G. (2005). Cambio Zellweger, H., Ionasescu, V., Sim-
Snchez-Teruel, D. (2011). Las en- pson, J., & Burmeister, L.
y estabilidad en los factores fermedades raras en nios de 0
que afectan negativamente a la (1976). The problem of Tri-
a 6 aos: una aproximacin somy 22. Clinical Pediatrics,
parentalidad [Change and clnica [Rare diseases in chil-
stability in the factors that ne- 15, 601-612.
dren aged 0-6 years: clinical Zulueta, M.I., & Moll, M. T.
gatively affect parenting]. Psi- approach]. En: M.A Robles-
cothema, 17, 31-36. (2006). Programa para la es-
Bello y D. Snchez-Teruel, timulacin del desarrollo in-
Raimann, E., Alliende, A., Carva- (coords.) Evaluacin e inter-
jal, V., Belmar, A., Urzua, E., fantil [Programme for the sti-
vencin en atencin infantil mulation of child develop-
& Lacassie, Y. (1986). Tri- temprana: hallazgos recientes
soma 22. Revista Chilena de ment]. Madrid: Cepe.
y casos prcticos (pp. 344-
Pediatra, 57, 164-170. doi: 382). Jan: Servicio de publi-
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