NOTA CLNICA

Angioleiomioma infratentorial: caso clnico y revisin

de la bibliografa
Juan Delgado-Fernndez, Juan R. Penanes, Cristina V. Torres, Carlos H. Gordillo-Vlez, Rafael Manzanares-Soler,
Rafael G. Sola

Servicio de Neurociruga (J. Delgado-
Fernndez, J.R. Penanes, C.V. Torres,
R.G. Sola); Servicio de Anatoma
Patolgica (C.H. Gordillo-Vlez);
Servicio de Neurorradiologa
(R. Manzanares-Soler). Hospital
Universitario La Princesa. Madrid,
Espaa.
Correspondencia:
Dr. Juan Delgado Fernndez.
Servicio de Neurociruga. Hospital
Universitario La Princesa. Diego
de Len, 32. E-28006 Madrid.
Fax:
+34 914 013 582.
E-mail:
juan.delgado.fdez@gmail.com
Aceptado tras revisin externa:
19.10.15.
Introduccin. Los angioleiomiomas intracraneales son lesiones muy poco frecuentes. Slo se han descrito 22 casos en la
bibliografa hasta la actualidad, nicamente tres de ellos de localizacin infratentorial.
Caso clnico. Varn de 43 aos con un angioleiomioma infratentorial descubierto de forma incidental tras la realizacin
de una tomografa computarizada por hipoacusia. La resonancia magntica mostr una tumoracin de 1,4 cm, descrita
inicialmente como un meningioma, con un realce progresivo tras la administracin de gadolinio, un aumento del coefi-
ciente de difusin aparente y un descenso generalizado de metabolitos en la espectroscopia. La lesin se resec quirr-
gicamente mediante un abordaje suboccipital con buena evolucin y sin complicaciones postoperatorias. En el estudio
histolgico, la lesin presentaba un abundante componente vascular, y en la tincin inmunohistoqumica era positiva
para actina y caldesmona. Dos aos despus de la ciruga, el paciente no presentaba recurrencia en la resonancia mag-
ntica de control.
Conclusin. El diagnstico de los angioleiomiomas puede ser complejo, pero algunas de sus caractersticas radiolgicas
pueden facilitarlo. Los angioleiomiomas son tumores benignos asociados con un resultado funcional favorable tras su
reseccin completa, que en nuestro caso no present un alto riesgo de sangrado.
Palabras clave. Angioleiomioma. Coeficiente de difusin aparente. Espectroscopia. Infratentorial. Realce progresivo. Tumor
intracraneal.

Cmo citar este artculo:

Delgado-Fernndez J, Penanes JR,
Torres CV, Gordillo-Vlez CH,
Manzanares-Soler R, Sola RG.
Angioleiomioma infratentorial: caso
clnico y revisin de la bibliografa.
Rev Neurol 2016; 62: 68-74.
English version available
at www.neurologia.com
2016 Revista de Neurologa
Introduccin
Los angioleiomiomas son tumores benignos de mus-
culatura lisa con un importante componente vascu-
lar. Generalmente suelen aparecer como lesiones de
las partes blandas en mujeres de mediana edad en-
tre la tercera y la quinta dcadas, frecuentemente
en el tejido subcutneo de las extremidades inferio-
res [1-3]. Los angioleiomiomas tambin se pueden
encontrar en rganos parenquimatosos en relacin
con grandes vasos [2,4]. Sin embargo, las lesiones
primarias de msculo liso en el sistema nervioso
central son muy infrecuentes, y slo se han descrito
22 casos, la mayora de ellos en relacin con la du-
ramadre. Actualmente, slo se han descrito tres ca-
sos de angioleiomioma de localizacin infratento-
rial [5-7], tres en relacin con la duramadre del se
no cavernoso [4,8,9], dos en la silla turca [7,10], tres
en el conducto auditivo interno [11-13], dos en el
dploe seo craneal [7,14], uno en la leptomeninge
parietal [15] y temporal [16], tres en la hoz cerebral
[5,17,18], uno en la fosa media [19], uno invadiendo
la silla turca y el seno cavernoso [16], y dos casos
multicntricos [20,21].
Caso clnico
Varn de 43 aos con una historia de seis meses de
prdida de audicin por el odo derecho. En la to-
mografa computarizada se observ una lesin in-
cidental de aspecto hiperdenso que realzaba tras la
administracin de contraste sin presencia de ede-
ma asociado. La resonancia magntica mostr una
tumoracin infratentorial isodensa de 14,7 13,5
14,4 mm con una amplia implantacin dural, hiper-
densa en las secuencias T2, en relacin con el seno
transverso derecho sin signos de invasin o trom-
bosis. Tras la administracin de contraste, present
un realce progresivo y homogneo en las secuen-
cias tardas. No se observ cola dural tras la admi-
nistracin de gadolinio, ni tampoco se observ ede-
ma o efecto de masa producido por la lesin. En el
estudio del coeficiente de difusin aparente se des-
cribi un aumento de ste con respecto al tejido
normal, y una disminucin generalizada de meta-
bolitos en las secuencias del estudio de espectros-
copia (Fig. 1). El tumor fue descrito inicialmente
como un meningioma, y se realiz un seguimiento
de la lesin mediante pruebas de imagen durante

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 Angioleiomioma infratentorial

tres aos, tras lo que se objetiv un crecimiento

lento (1,1 mm/ao) del tumor, por lo que se propu- Figura 1. a, b) Resonancia magntica, imgenes axial y sagital preoperatoria en T1 con contraste, que
muestra una lesin bien definida adherida al seno transverso; c) Imagen preoperatoria potenciada en T2
so el tratamiento quirrgico.
FLAIR; d) Imagen postoperatoria potenciada en T1 con contraste; e, f) Estudio espectroscpico de reso-
Se realiz una craneotoma suboccipital parame- nancia magntica que muestra una disminucin generalizada de metabolitos.
diana y se localiz una masa de 1,5 cm bien vascula-
rizada, sugestiva de meningioma, implantada en la
cara inferior del tentorio. Se obtuvieron cuatro frag- a c
mentos, el mayor de 1 1 cm, de una lesin blanda,
lisa y marroncea. sta presentaba una buena vas-
cularizacin, sin que mostrara un sangrado impor-
tante y con un buen plano de diseccin. La evolucin
postoperatoria fue favorable, sin presentar compli-
caciones, y la tomografa computarizada demostr d
una reseccin completa sin otros hallazgos. En el se-
guimiento a los dos aos no se observaron signos de
recurrencia en la resonancia magntica (Fig. 1).
En el estudio microscpico, el tumor estaba com-
puesto principalmente por vasos sanguneos de di-
ferentes tamaos, dilatados y congestivos, rodeados b e
de una pared gruesa de clulas fusiformes sin atipia
nuclear o necrosis y sin presencia de mitosis. Las c-
lulas fusiformes se disponan en un patrn irregular
con abundante citoplasma eosinfilo (Fig. 2). En el
f
estudio inmunohistoqumico, estas clulas eran po-
sitivas para marcadores musculares, como actina y
caldesmona (Fig. 3). De acuerdo con estos hallazgos,
se diagnostic un angioleiomioma de tipo slido
(grado I de la Organizacin Mundial de la Salud).

Discusin
El angioleiomioma es un tumor benigno compuesto
por msculo liso y endotelio en el que el componen- Figura 2. Estudio histolgico en el que se observa un tumor compuesto
te predominante es el abundante nmero de canales por canales vasculares de diferentes tamaos, dilatados y congestivos.
vasculares. Se encuentra ms frecuentemente en las Los vasos estn rodeados por una pared en la que se muestran nume-
rosas clulas fusiformes sin atipia.
extremidades inferiores como un ndulo doloroso y
solitario en el tejido subcutneo [1,2]. Los angioleio-
miomas intracraneales son muy infrecuentes; Lach
et al, en 1994, fueron los primeros en describir un
caso [15]. Desde ese momento, se han descrito 22
casos. Cabe destacar que, frente a los angioleiomio-
mas subcutneos, los intracraneales son ms fre-
cuentes en los varones [1,7,9,16,17]. De todos los
casos descritos, siete fueron en mujeres, con una re-
lacin mujer/varn de 2 a 1 y una edad media de
44,3 16,9 aos. Los sntomas dependen de la loca-
lizacin y el tamao (Tabla I).
Los angioleiomiomas son benignos, de crecimien-
to lento y sin recurrencia o transformacin malig-
na. Colnat-Coulbois et al publicaron un caso con
seis aos de seguimiento tras ciruga sin recurren-
cia, que es el ms largo descrito en la bibliografa
[8], aunque nunca se ha descrito la reaparicin de la

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J. Delgado-Fernndez, et al
Figura 3. Estudio inmunohistoqumico que muestra clulas fusiformes que expresan marcadores muscu-
lares (caldesmona y actina).
lesin tras la ciruga. Sun et al sugieren que los an-
gioleiomiomas parecen originarse de la duramadre
cerca de grandes lechos venosos, como los senos
cerebrales o estructuras diploicas [7], lo que coin
cide con nuestro caso, al estar en relacin con el
seno transverso. Nuestro caso es el cuarto observa-
do en el espacio infratentorial [5-7], pero tambin
se han descrito en relacin con otras estructuras,
como la hoz cerebral [5,17,18]. Otras localizaciones
menos frecuentes son el hueso craneal [7,14] o el
conducto auditivo interno [11-13]. En dos casos se
han descrito lesiones mltiples. Ravikumar et al
publicaron dos lesiones, una con un gran compo-
nente qustico en la cabeza del caudado y otra sli-
da en el globo plido izquierdo [20]. Shinde et al,
por su parte, describieron otro angioleiomioma mul-
ticntrico en el putamen derecho, hipocampo iz-
quierdo, y con afectacin bilateral de los nervios
pticos e infiltracin menngea [21].
Los angioleiomiomas presentan un reto a la hora
del diagnstico, incluyendo entre las diferentes po-
sibilidades los tumores extraaxiales captadores de
contraste, como los meningiomas, los hemangio-
mas, los schwanomas y los pericitomas [7]. En la
tomografa computarizada, los angioleiomiomas sue-
len describirse frecuentemente como lesiones hi-
perdensas con realce homogneo tras la adminis-
tracin de contraste. En tres casos se han descrito
como hipodensos [14,15,21]: dos de ellos eran in-
traaxiales y el otro se encontraba en el dploe seo.
El edema no suele ser de gran importancia, excepto
en el caso descrito por Li et al [16]. En nuestra revi-
sin, los angioleiomiomas son tpicamente isoin-
tensos en secuencias potenciadas en T1 en la reso-
70
nancia magntica, pero tambin se han descrito
como hipointensos en algunos casos. En secuencias
potenciadas en T2, generalmente son hiperintensos
con un patrn irregular y que presenta un realce
homogneo tras la administracin de gadolinio.
Sun et al describen un realce en llama tras la admi-
nistracin del contraste que aparece desde la base
de implantacin del tumor [7]. Colnat-Coulbois et
al ya haban descrito previamente este fenmeno
como un realce progresivo retardado [8]. En nues-
tro caso, tambin pudimos observar este realce
progresivo que podra ayudar al diagnstico del an-
gioleiomioma, y que ya haba sido mencionado pre-
viamente por Teranishi et al [9], pero no se ha enfa-
tizado previamente en la bibliografa.
La cola dural tambin se ha descrito en otros ca-
sos previamente, lo que podra dificultar el diagns-
tico. En cuatro casos, la cola dural favoreci que se
interpretara como un meningioma [13,16,17,19]. En
estos casos, pensamos que el realce progresivo po-
dra ayudar a su diagnstico diferencial (Tabla II).
En nuestro caso, el angioleiomioma presentaba
un aumento del coeficiente de difusin aparente, lo
que ya haba sido descrito por Zhou et al como una
hipointensidad en las imgenes potenciadas en di-
fusin [19]. Tambin hemos observado una dismi-
nucin generalizada en el estudio de espectrosco-
pia, que, para nuestro conocimiento, es la primera
descripcin de este parmetro analizado en un an-
gioleiomioma. Lescher et al, por su parte, descri-
bieron que las curvas de seal-tiempo mostraban
una prolongacin de la disminucin de la seal tras
la administracin de contraste, que posteriormente
mostraba un incremento de seal lentificado. Este
efecto podra explicar el realce progresivo retarda-
do, que permitira diferenciar los angioleiomiomas
de los meningiomas [18].
De acuerdo con la clasificacin de 2002 de la Or-
ganizacin Mundial de la Salud, los angioleiomio-
mas se han reconocido como una entidad tumoral
independiente. Su morfologa tpica consiste en abun-
dantes canales vasculares ensanchados con una pa-
red engrosada entremezclados con clulas fusifor-
mes y bandas de colgeno en ausencia de elastina.
En nuestro caso, se objetiv la presencia de canales
dilatados y congestivos rodeados por clulas elonga-
das y fusiformes positivas para actina de msculo
liso. No se observaron signos de mitosis, atipia o ne-
crosis. En algunos casos [1,8,16,19] se ha descrito la
presencia de tejido adiposo como un componente
del angioleiomioma. Tambin Colnat-Coulbois et al
describieron la presencia de hemorragias, hialiniza-
cin o calcificaciones [8], signos que no estaban pre-
sentes en la muestra analizada.
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 Angioleiomioma infratentorial

Tabla I. Caractersticas clnicas de pacientes con angioleiomiomas en la bibliografa.

Edad (aos)
Sntomas (duracin) Localizacin (tamao) Ciruga Seguimiento
/ Sexo

Alteracin de la marcha Leptomeninge derecha del Abordaje no

Lach et al [15] 47 / M 4 aos, NR
con desviacin derecha (14 meses) lbulo parietal (2 2 2,7 cm) especificado, RC

Cefalea, diplopa, crisis, Cabeza derecha del caudado, Derecha: craneotoma 20 meses, NR; lesin
Ravikumar et al [20] 12 / F
hemidistona izquierda (2 meses) globo plido izquierdo (ND) frontal, RC izquierda quiescente

Kohan et al [12] ND Prdida auditiva, acfenos (ND) Conducto auditivo interno (ND) Retrosigmoideo, RC en bloque ND

Cefalea, diplopa horizontal (2 aos); Seno cavernoso derecho Frontotemporal,

Figueiredo et al [4] 52 / M ND
dficit visual, parestesia facial (6 meses) (6 6 5 cm) RC en fragmento

Karagama et al [11] 47 / F Prdida auditiva (12 meses) Conducto auditivo interno (1 cm) Translaberntico, RC 1 ao, NR

Colnat-Coulbois et al [8] 50 / M Cefalea (8 aos) y diplopa Seno cavernoso izquierdo (ND) Frontotemporal intradural, RC 6 aos, NR

Vijayasaradhi et al [14] 10 / F Cefalea (4 meses) Frontal espacio intradiploico (4 3 cm) Supraorbital, RC ND

Cefalea, visin borrosa, mareo, Hemisferio cerebeloso izquierdo Suboccipital,

Gasco et al [6] 43 / M NR
alteracin de la marcha (4,4 3,9 3,9 cm) RC en tres fragmentos

Chongxiao et al [17] 50 / M Cefalea, crisis (6 meses) Hoz cerebral (4 3 3 cm) Parasagital bilateral, RC 18 meses, NR

Pepper et al [13] 13 / F Prdida auditiva, cefalea (1 ao) Conducto auditivo interno (0,7 cm) Transtemporal, RC 6 meses, NR

Xu et al [10] 53 / M Cefalea (3 meses), dficit visual (1 mes) Silla turca (< 1 cm) Transesfenoidal, RC ND

Cefalea, crisis, Putamen derecho (2 cm), hipocampo

Shinde et al [21] 60 / M Biopsia Fallecimiento
irritabilidad (2 meses) izquierdo, nervios pticos bilaterales

Hemisferio cerebeloso
42 / M Cefalea (8 aos) Suboccipital, RC 1 aos y 11 meses, NR
derecho (0,8-1 cm)
Conner et al [5]
36 / M Cefalea (8 aos) Hoz cerebral (2,5 cm) Interhemisfrico, RP 2 aos y 2 meses, NR

Zhou et al [19] 62 / M Crisis Fosa media (3,5 3,5 3,7 cm) ND 7 meses, NR

Amenorrea primaria (9 aos), Seno cavernoso y silla Frontotemporo-

23 / F 3 meses, NR
dficit visual (8 aos) turca (5,5 5,5 7 cm) cigomtico, RP
Li et al [16]
Amnesia, alteracin de Lbulo temporal
62 / M Temporoparietal, RC ND
la conciencia (2 meses) (2,5 3,5 2,5 cm)

Teranishi et al [9] 52 / F Dolor ocular derecho (6 meses) Seno cavernoso (2,3 cm) Extradural temporopolar, RC ND

51 / F Dficit visual (2 meses) Silla turca (3 2,5 2,5 cm) Transesfenoidal, RC Fallecimiento

Debilidad de los Infratentorial

49 / M Suboccipital, RC 1 ao, NR
Sun et al [7] miembros inferiores (1 ao) (4,2 4,6 5,7 cm)

Dploe temporal izquierdo

77 / M Cefalea (5 meses) Parietotemporal, RC 1 ao, NR
(1,6 3,1 3,9 cm)

Lescher et al [18] 40 / M Crisis (2 aos), cefalea Hoz cerebral (ND) ND, RC ND

Presente estudio 43 / M Prdida auditiva (6 meses) Infratentorial (1,4 1,3 1,4 cm) Suboccipital, RC, en fragmentos 2 aos, NR

F: femenino; M: masculino; ND: no disponible; NR: sin recurrencia; RC: reseccin completa; RP: reseccin parcial.

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J. Delgado-Fernndez, et al

Tabla II. Caractersticas radiolgicas de los angioleiomiomas descritos en la bibliografa.

Resonancia magntica
Tomografa Relacin con Realce progresivo
computarizada la duramadre retardado
T1 T2 Gadolinio

Lach et al [25] Hipod, edema escaso, RHom ND ND ND Sin base de implantacin ND

Derecho: hipod, RHom de

Ravikumar et al [20] la pared del ndulo, qustico, ND ND ND Sin base de implantacin ND
sin edema. Izquierdo: hiperd

Kohan et al [12] ND ND ND ND ND ND

Figueiredo et al [4] Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHom ND ND

Karagama et al [11] ND Iso Hiper RHom ND ND

Colnat-Coulbois et al [8] ND Hipo Hiper RHom ND Realce progresivo

Vijayasaradhi et al [14] Hipod, sin realce con contraste ND ND ND ND ND

Gasco et al [6] Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHom Implante dural ancho ND

Chongxiao et al [17] Hiperd, sin edema, RHom Hipo Hiper RHom Cola dural ND

Pepper et al [13] Expansin de la ACI derecha Iso Iso RHom Cola dural ND

Xu et al [10] ND Hipo RHet hiper ND ND ND

Shinde et al [21] ND Iso-hipo Hiper RHom Realce dural bilateral ND

ND ND Hiper RHet ND ND
Conner et al [5]
Hiperd, sin edema, RHom ND ND ND ND ND

Zhou et al [19] ND Hipo RHet hiper RHet Cola dural ND

Hiperd Hipo Hiper RHet ND ND

Li et al [16]
Hiperd, edema Iso Iso RHet Cola dural ND

Teranishi et al [9] Tumor nodular Iso-hipo Hiper RHet ND Realce progresivo

ND Iso Hiper RHet ND Realce progresivo

Sun et al [7] ND Hipo Hiper RHet ND Realce progresivo

ND Iso Hiper RHom Sin cola dural ND

Lescher et al [18] ND Iso Hiper RHom Cola dural Realce progresivo

Sin cola dural,

Presente estudio Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHet Realce progresivo
amplio contacto dural

ACI: arteria cartida interna; hiper: hiperintenso; hiperd: hiperdenso; hipo: hipointenso; hipod: hipodenso; iso: isonintenso; ND: no disponible; RHet:
realce heterogneo; RHom: realce homogneo.

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Los angioleiomiomas parecen lesiones benignas
y potencialmente curables mediante ciruga, y no se
han descrito casos de recurrencia tras su reseccin
durante el seguimiento (rango: 7 meses-6 aos), ex-
ceptuando dos de los casos publicados en la biblio-
grafa. Slo dos casos han presentado una mala evo-
lucin [7,21]. Sun et al [7] publicaron una lesin de
gran tamao que present una complicacin muy
infrecuente que supuso un fallecimiento debido a la
ruptura de un pseudoaneurisma de la cartida in-
terna. Shinde et al [21], por su parte, describieron el
caso de un paciente que falleci tras presentar un
cuadro de sepsis y crisis epilpticas recurrentes pre-
vio al tratamiento quirrgico. De acuerdo con algu-
nos autores, dado el potencial riesgo hemorrgico
por su alto componente vascular, se recomienda la
realizacin de una reseccin macroscpicamente
completa, aunque en algunos casos [4,5,16] se reali-
z una reseccin subtotal o mediante fragmentos
(piecemeal) sin complicaciones hemorrgicas de
importancia. Con respecto a este tipo de complica-
ciones, Sun et al [7] y Li et al [16] propusieron que la
angiografa mediante sustraccin digital o la embo-
lizacin preoperatoria podran reducir el sangrado
intraoperatorio, disminuyendo as el riesgo quirr-
gico. Shinde et al [21] tambin han propuesto en ca-
sos de angioleiomiomas multicntricos que la inmu-
noterapia podra ser una opcin teraputica.
En conclusin, los angioleiomiomas intracranea-
les son tumores muy infrecuentes que, tras ciruga,
presentan un buen resultado funcional, sin obser-
varse recurrencia tras una reseccin total. General-
mente, se encuentran en relacin con la duramadre,
pero ocasionalmente pueden aparecer como una
lesin intraaxial. El diagnstico diferencial con otras
entidades puede ser difcil, pero ciertas caracters-
ticas en la resonancia magntica, como el realce pro-
gresivo, pueden ayudar a su diagnstico; sin embar-
go, el estudio histolgico sigue siendo la nica for-
ma de obtener un diagnstico definitivo. La ciruga
presenta buenos resultados en la mayora de los ca-
sos publicados, pero en el planeamiento del trata-
miento siempre debe considerarse el riesgo de san-
grado y el tamao tumoral.
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73
J. Delgado-Fernndez, et al

Case report. We report a case of an infratentorial angioleiomyoma in a 43 year-old-man, who underwent a brain computer
tomography because of hipoacusia. The MRI showed a 1.4 cm tumor, initially described as a meningioma, with progressive
enhancement after gadolinium injection, an augmented apparent diffusion coefficient and a generalized metabolite
decreased in the spectroscopy. The lesion was surgically removed through a suboccipital approach with a good evolution
and without postoperative complications. In the inmunohistological study, the lesion was mainly composed of multiple
vessels and the immunohistochemistry was positive for actina and caldesmon. Two years after surgery, no recurrence has
been found in the MRI.
Conclusion. Angioleiomyomas diagnostic may be complex, but some radiological features could help in the differential
diagnostic. Angioleiomyomas are benign tumors associated with favorable outcomes after total resection, that in our
case, did not show a significant bleeding risk.
Key words. Angioleiomyoma. Apparent diffusion coefficient. Infratentorial. Progressive enhancement. Intracranial tumor.
Spectroscopy.

74 www.neurologia.com Rev Neurol 2016; 62 (2): 68-74